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Case Report: Ostium secundum atrial septal defect with unilateral lung hypervascularity revealing associated right pulmonary artery stenosis

 Atrial septal defect (ASD) is often an isolated disease, but its association with other abnormalities can make diagnosis challenging. Careful analysis of simple complementary exams can help precise  anatomical diagnosis ensuring suitable treatment. The aim of this  article is to report, from a case report and literature review,  diagnostic challenges and the contribution of simple complementary  exams, such as chest X-ray, for the diagnostic orientation of an ASD  associated with peripheral pulmonary artery stenosis, as well as  therapeutic particularities.  We report the case of a girl born in 2007, with history ofCase report: dyspnoea and recurrent bronchitis in whom a loud systolic murmur  was detected fortuitously at the age of 2 years. Her clinical  examination was otherwise normal. The electrocardiogram recorded  sinus rhythm, incomplete right bundle branch block, and right  ventricular hypertrophy. Chest X-ray showed moderate cardiomegaly  and hypervascularity of the left lung field contrasting with reduced  blood flow to the right lung. Doppler echocardiography revealed a  wide ostium secundum ASD, right chamber volume overload and right pulmonary artery stenosis. The latter was confirmed by CT  angiography and right cardiac catheterization.  The patient  underwent  percutaneous right pulmonary artery dilation with stent  placement.  Control chest X-ray noted bilateral  hypervascularity  of the lung. The ASD was closed percutaneously one year later.  The outcome was uneventful.  The combination of ASD with  pulmonary artery stenosis limits Conclusion: pulmonary hyperflow. In our case, this stenosis was tight and sat on  the right branch of the pulmonary artery reducing  significantly  blood  flow to the ipsilateral lung. Careful chest X-ray analysis may  suggest  diagnosis, which can be confirmed by ultrasounds and if necessary,  by further examination, allowing treatment adaptation.  To our  knowledge, this association is very rare and no similar case has  been  reported.


Auteur(s) : Mehdi Slim, Malick Bodian, Elies Neffati, Essia Boughzela
Année de publication : 2018
Revue : F1000Research
N° de volume : 7:1379
Type : Article
Mise en ligne par : BODIAN Malick